1、寡克隆区带阳性， 但抗 NMDA受体脑炎本身即可共患寡克隆区带阳性。因此 最终诊断为抗NMDA受体脑炎共患反复中枢神经系 统脱髓鞘， 后续还需要随访。病例3临床表现为典型 抗NMDA受体脑炎， 头颅MRI提示多灶白质脱髓鞘， AQP4-IgG阴性， 经过甲泼尼龙冲击、 血浆置换、 利妥昔 单抗治疗， 预后不佳。 抗NMDA受体脑炎共患白质脱髓鞘是偶然现象 还是有潜在的相关性？如果有相关性其可能机制是什 么？Titulaer等 3对 691例抗NMDA受体脑炎的患者 进行回顾性分析， 证实其中23例（3. 3）共患脱髓鞘 病变， 可见抗NMDA受体脑炎与白质脱髓鞘可能存在 相关性。关于抗NMDA
2、受体脑炎共患脱髓鞘疾病的 9881 中华实用儿科临床杂志2017年12月第32卷第24期 Chin J Appl Clin Pediatr，December 2017，Vol.32，No.24 万方数据 发病机制目前尚不明确。可能的发病机制有2种： （1） 抗NMDA受体抗体自身介导脱髓鞘。过去曾认为 NMDA受体仅分布于神经元， 但目前的研究指出在星 形和少突胶质细胞上均有NMDA受体表达， 但与神经 元NMDA受体在结构和功能上有所区别 19。Takeda 等 4报道 1例抗NMDA受体脑炎伴多发性硬化样病 理改变的脱髓鞘病例， 此病例脱髓鞘病变的波动总是 与抗NMDA受体抗体的滴度平行，
3、 因此作者认为不能 排除脱髓鞘是由抗NMDAR抗体本身引起。（2）抗 NMDA受体脑炎与白质脱髓鞘存在共同免疫途径异 常。既往文献报道的16例患儿中，9例（56. 25）有 AQP4或MOG抗体的其中一种阳性。因此不能排除 抗NMDA受体脑炎与白质脱髓鞘有共同发病机制， 即 某些诱因导致体液免疫紊乱产生同时针对神经元和神 经胶质细胞的自身抗体从而引起发病。本研究报道的 病例1也支持这一观点。 抗NMDA受体脑炎共患脱髓鞘与单纯抗NMDA 受体脑炎在临床表现、 预后、 治疗等方面是否存在差 异？在对既往报道的41例病例的总结中， 作者发现抗 NMDA受体脑炎和白质脱髓鞘可先后（53. 66）或同
4、 时（46. 34） 发生。本研究报道的病例1和病例3同 时出现NMDA受体脑炎和脱髓鞘， 病例2则先有脱髓 鞘表现其后出现抗NMDA受体脑炎。临床上抗 NMDA受体脑炎和脱髓鞘疾病相继发生时临床医师能 较为准确做出诊断。但当同时存在时往往容易受影像 学的影响做出脱髓鞘疾病的诊断，而忽略潜在的抗 NMDA受体脑炎。因此临床诊治脱髓鞘的病例时需注 意询问其是否存在精神行为异常， 言语障碍（缄默、 强 制语言） 等高度提示抗NMDA受体脑炎的症状， 及时 筛查抗NMDAR抗体从而做出正确的诊断。在NMDA 受体脑炎共患白质脱髓鞘的治疗方面， 根据目前的文 献报道 2-16抗 NMDA受体脑炎共患脱
5、髓鞘的病例均呈 现复发病程， 本组病例1和病例2也均为复发性病程。 而既往文献报道的单纯抗NMDA受体脑炎的复发率 为12 25 20-21。关于首次抗 NMDA受体脑炎发 作后是否需要长期免疫抑制治疗预防复发， 目前大部 分学者支持在首次发作后仅使用6 12个月的免疫抑 制治疗， 如果有复发或持续免疫活动的证据再加用霉 酚酸酯、巯唑嘌呤、利妥昔单抗等长期免疫抑制 剂 22-23。但对于共患脱髓鞘的抗 NMDA受体脑炎目 前报道几乎均为复发病程， 是否应该在首次发作后就 加用长期的免疫抑制治疗？还需要进一步研究证实。 另外在预后方面，Titulaer等 3的研究表明，在抗 NMDA受体脑炎共患
6、脱髓鞘的病例中，大多数抗 NMDA受体脑炎发作一线治疗有效， 并很少遗留后遗 症， 而脱髓鞘发作往往需要更为积极的免疫治疗， 并且 遗留更多的神经系统后遗症。而本研究则不同， 病例 3主要以抗NMDA受体脑炎为临床表现， 经过一线及 二线治疗后效果欠佳， 遗留严重神经系统后遗症。而 病例1和2虽有反复的白质脱髓鞘发作， 但预后均尚 可。但共患脱髓鞘的抗NMDA受体脑炎较单纯抗 NMDA受体脑炎长远预后是否不同， 是否更易遗留神 经系统后遗症， 还有待长期的随访证实。 本研究报道了3例抗NMDA受体脑炎共患白质 脱髓鞘病例， 并结合既往文献分析总结。抗NMDA受 体脑炎共患白质脱髓鞘潜在的发病机
7、制尚不明确， 不 排除NMDA抗体自身介导脱髓鞘或抗NMDA受体脑 炎与白质脱髓鞘二者存在共同的免疫途径异常可能。 临床工作中当抗NMDA受体脑炎和白质脱髓鞘同时 发生时容易漏诊， 需详细询问病史及时筛查抗体明确 诊断。抗NMDA受体脑炎共患白质脱髓鞘较单纯抗 NMDA受体脑炎更易呈现复发性的病程， 预后可能更 差。但是否共患脱髓鞘病例首次发作就需加用长期免 疫抑制治疗， 共患病例长远预后与单纯抗NMDA脑炎 的差异均有待进一步研究证实。 参考文献 1Dalmau J，Gleichman AJ，Hughes EG，et al. Anti-NMDA-receptor en- cephalitis
8、：case series and analysis of the effects of antibodiesJ. Lancet Neurol，2008，7（12） ：1091 1098. DOI：10. 1016 S1474-4422 （08）70224-2. 2黄梁江， 邓春初， 李大勇， 等.视神经脊髓炎合并抗N-甲基-D-天冬 氨酸受体脑炎1例J.卒中与神经疾病，2017，24（1） ：18 20. DOI：10.3969 j. ssn. 1007-0478.2017.01.004. Huang LJ，Deng CC，Li DY，et al. Acase of neuromyelitis
9、 and anti-NM- DA receptor encephalitisJ. Stroke Nerv Dis，2017，24（1） ：18 20. DOI：10.3969 j. ssn. 1007-0478.2017.01.004. 3Titulaer MJ，Hftberger R，Iizuka T，et al. Overlapping demyelinating syndromes and anti-N-methyl-D-aspartate receptor encephalitisJ. Ann Neurol，2014，75（3） ：411 428. DOI：10. 1002 ana.2
10、4117. 4Takeda A，Shimada H，Tamura A，et al. A case of anti-N-methyl-D-as- partate receptor encephalitis with multiple sclerosis-like demyelinated lesionsJ. Mult Scler Relat Disord，2014，3（3） ：391 397. DOI：10. 1016 j. msard. 2013.09. 005. 5Lekoubou A，Viaccoz A，Didelot A，et al. Anti-N-methyl-d-aspartate
11、re- ceptor encephalitis with acute disseminated encephalomyelitis-like MRI featuresJ. Eur J Neurol，2012，19（2） ：e16 17. DOI：10. 1111 j. 1468-1331. 2011.03617. x. 6Fleischmann R，Prss H，Rosche B，et al. Severe cognitive impairment associated with intrathecal antibodies to the NR1 subunit of the N-me- th
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15、oe- xists with neuromyelitis optica spectrum disorder or neurosyphilisJ. 0981 中华实用儿科临床杂志2017年12月第32卷第24期 Chin J Appl Clin Pediatr，December 2017，Vol.32，No.24 万方数据 BMC Neurol，2017，17（1） ：10. DOI：10. 1186 s12883-016-0787-9. 11Kaneko K，Sato DK，Misu TA，et al. Anti-N-Methyl-D-Aspartate recep- tor encephal
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23、rol，2017，30（3） ：334 344. DOI：10. 1097 WCO. 0000000000000443. 23中华医学会神经病学分会.中国自身免疫性脑炎诊治专家共识 J.中华神经科杂志，2017，50（2） ：91 98. DOI：10. 3760 cma. j. issn.1006-7876.20中国实用 儿科 杂志 2 0 0 5年 1月 第 2 0卷 第 1期 文章编号 ： 1 0 0 52 2 2 4 ( 2 0 0 5) O 1 0 0 3 50 3 4 , J L 急性脊髓炎临床疾病过程 与预后相关 因素的分析 蔡嘉琳吴洁鲍克容 3 5 论 著 【 摘要】 目的 通
24、过对 l 6例急性脊髓炎病例的分析、 总结， 进一步了解该病的临床特点及预后相关因素 方 法回顾 1 9 9 4年以来上海新华医院 l 6例小儿急性脊髓炎的临床 资料、 治疗结果， 在部分病例随访的基础上， 进 行分析。结果l 6例惠儿的主要临床表现有： 运动功能障碍 l 5例( 9 3 8 ) ， 其 中 l 3例( 8 6 7 ) 患儿仅表现为 下肢运动功能障碍， 2例伴上肢功能运动障碍且下肢症状重于上肢。在 l 6例惠儿中8 0 是以运动功能障碍为首 发症状。感觉功能障碍 占5 6 3 ( 9 1 6 ) ， 括约肌功能障碍 占8 7 5 。与预后不 良相关的 因素有： 临床表现有脊 髓
25、休克(P= 0 0 0 7 5 2 ) 、 完全性截瘫(P=0 0 3 8 ) 、 初期短于 9 h (P ： 0 0 3 8 ) 、 极期 l O d (P=0 0 3 8 ) ； 与预后不 良无相关的因素有 ： 年龄、 性别、 临床表现有发热、 疼痛及脑脊液异常。结论对于那些具有不 良预后 因素的患 儿， 应进行积极干预， 以期达到最佳恢复状 态、 【 关键词】 儿童急性脊髓炎临床表现预后 中图分类号： R 7 2 文献标识码： A Cl i ni c a l f e a t u r e s a n d p r o g n o s t i c f a c t o r s o f a c u
26、 t e t r a n s v e r s e my e l i t i s i n c h i l dr e n C a i J i a l i n， Wu J i e ， Ba o Ke r o n g D e p a r t m e n t o fP e d ia t r i c s 。 T h e X i n Hu a Ho s p i t a l ofS h a n g h a i S e c o n d Me d i c a l U n i v e r s i t y ， S h a n g h a i 2 0 0 0 9 2 。 C h i n a Ab s t r a c t
27、 0b j e c t i v e T o i d e n t i t y c l i n i c a l f e a t u r e s o f a c u t e t r a n s v e r s e my e l i t i s i n c h i l d r e n a n d p r o g n o s t i c f a c t o rs Me t h - o d s T h e d a t a o f l 6 c h i l d r e n wi t h a c u t e t r a n s v e r s e my e l i t i s w a s a n a l y z
28、 e d r e t r o s p e c t i v e l y Re s u l t s T h e ma i n c l i n i e a l s y m p t o m s w e r e m o t o r l O S S( 9 3 8 )w h i c h w a s c o n s i s t e n t l y i n v o l v e d a n d w a s s e v e r e i n l o w e r l i m b s Mo t o r d e fi c i t w e r e p r e s e n t i n i t i a l l y i n 8 0
29、 o f t h e p a t i e n t s S e n s o r y d y s f u n c t i o n( 5 6 3 )a n d s p h i n c t e r d y s f u n c t i o n( 8 7 5 0 ) F a c t o rs a s s o c i a t e d w i t h u n f a v o r a b l e o u t c o me w e r e s p i n a l s h o c k(P= 0 0 0 7 5 2 ) ， c o mp l e t e p a r a p l e g i a(P= 0 0 3 8 )
30、 ， a t i m e t o ma x i m al d e fi c i t s h o r t e r t h a n 9 h o u rs(P= 0 0 3 8 ) ， p l a t e a u t i m e l o n g e r t h a n 1 0 d a y s(P= 0 0 3 8 ) The r e w a s n o a s s o c i a t i o n b e t w e e n t h e f a c t o rs o f u n f a v o r a b l e o u t c o me a n d a g e， s e x， t h e p r e
31、 s e n t o f f e v e r a n d p a i n。 ab n o r ma l i t i e s o f c e r e b r o s p i n a l fl u i d Co n c l u s i o n P a t i e n t s wi t h t h e u n f a v o r a b l e o u t c o me f a c t o rs s h o u l d b e t r e a t e d p o s i t i v e l y t o i mp rov e t h e o u t c o me Ke y wo r d s C h i
32、 l d ren Ac u t e t r a n s v e rse my e l i t i s C l i n i c a l f e a t u r e s P r o g n o s i s 本文将 1 9 9 4年以来收住人我院的急性脊髓炎病例进 行分析、 总结， 以期对该病的临床特点及预后相关因素有进 一 步的认识。 1 资料与方法 1 1 一般资料病例为 1 9 9 4年以来收住我院小儿神经 内 科的急性脊髓炎患儿。 共 l 6例 ， 其中男性 9例， 女性 7例 ， 平均年龄 5 2 9岁。所有病例均经临床和( 或) MR I 排除 由 于肿瘤、 外伤及血管因素所致的病变。
33、1 2方法将急性脊髓炎的整个临床过程分为 3期： 初 期： 起病至所有症状均出现； 极期 ： 所有症状均出现至临床 作者单位 ： j 海第= 医科大学 附属新 华医院小儿神经 内科 ( 2 0 0 0 9 2 ) E - m a i l ： j l c a i 6 6 s h l 6 s n e t 出现恢复表现； 恢复期： 临床出现恢复表现至病后 1年。以 P a i n e 制定的标准进行预后评价： ( 1 ) 正常： 完全恢复正 常； ( 2 ) 好 ： 正常或接近正常的步态， 可有轻微 的泌尿功能 障碍或轻微的感觉异常或锥体束征阳性； ( 3 ) 中： 轻微的痉 挛但能独走 ， 可有轻
34、 度的排尿困难和( 或) 便秘 ， 可有一些 感觉的异常； ( 4 ) 差 ： 不能行走或严重的步态不稳 ， 括约肌 功能缺失 ， 感觉丧失。在病程9 0 d时进行疗效评价， 将恢 复 至正常和好的患儿归为恢复 良好， 将恢 复至中和差 的患儿 归为恢复不良。 1 3 统计方法用 S A S S分析软件系统中 F i s h e r 精确概率 进行统计学分析。 2 结 果 2 1 临床表现l 6例患儿的主要临床表现有 ： 运动功能 障碍占9 3 8 ( 1 5 1 6 ) ， 主要表现为肢体乏力 、 瘫痪。其 中 维普资讯 3 6 8 6 7 ( 1 3 1 5 ) 的患儿仅表现 为下肢运 动
35、功能障碍， 而无 上肢运动功能障碍的表现； 有 1 3 3 ( 2 1 5 ) 的患儿伴有上 肢运动功能障碍 ， 且下肢症状重于上肢 ， 其中有 1 例患儿四 肢肌力均为 0 。在 l 6例患儿 中有 8 0 是 以运动功能障碍 为首发症状 ， 且病变为对称性。其中双下肢肌力 0级 的有 6例 ， 1 级的 2例， 23级的 3例， 4级以上的4例。有 4 0 ( 6 1 5 ) 的患儿在疾病的早期有脊髓休克现象 ， 表现为弛缓 性麻痹 ： 肌张力低下 、 腱反射消失、 病理反射 阴性。其中 3 例在6 1 7 d 后脊髓休克恢复， 出现上运动神经元受累的痉 挛性瘫痪 ： 肌张力增高、 腱反射
36、亢进 、 病理反射 阳性。另 3 例患儿在病程 9 0 d 时， 脊髓休克尚未恢复 ， 仍表现为弛缓性 麻痹。感觉功能障碍占 5 6 2 5 ( 9 1 6 ) ， 多表现误诊研究: 风湿免疫疾病 p- ANCA 相关性肥厚性硬脑膜炎误诊病例分析并文献复习 王占奎， 潘文萍， 侯岩峰， 王秀花， 王庆 作者单位: 250014 济南， 山东省千佛山医院风湿免 疫科 摘要 目的探讨核周型抗中性粒细胞胞浆抗体( perinuclear antineutrophil cytoplasmic antibody，p- ANCA) 相 关性肥厚性硬脑膜炎的临床特点、 诊断思维。方法回顾性分析误诊为系统性血
37、管炎的 p- ANCA 相关性肥厚性硬脑 膜炎 1 例病例资料， 并复习相关文献。结果本例因双腿腓肠肌疼痛、 眼结膜充血 2 年余， 反复头痛 6 月余入院， 多次 查 p- ANCA 阳性， 病初以系统性血管炎治疗， 但效果不明显， 后经头颅 MRI 检查示大脑凸面硬脑膜弥漫性增厚并明显 强化， 综合分析病情确诊为 p- ANCA 相关性肥厚性硬脑膜炎。确诊后予糖皮质激素和免疫抑制剂治疗后患者头痛症 状有效缓解。结论对反复头痛患者在排除 ANCA 相关性血管炎后， 应考虑 p- ANCA 相关性肥厚性硬脑膜炎的可能， 头颅 MRI 增强扫描有助于诊断。 关键词 硬脑膜炎; 抗体， 抗中性白细
38、胞胞质; 误诊; 系统性血管炎 中国图书资料分类号 R657 32 文献标志码 A 文章编号 1002- 3429( 2018) 01- 0009- 04 DOI 103969/j issn 1002- 3429 2018 01 003 Analysis of Misdiagnosed Cases of Peripheral Antineutrophil Cytoplasmic Antibody Associated Hypertrophic Cranial Meningitis and Literature Review WANG Zhan- kui，PAN Wen- ping，HOU Ya
39、n- feng，WANG Xiu- hua，WANG Qing ( Department of Immunology，Qianfoshan Hospital of Shandong Province，Jinan 250014，China) Abstract ObjectiveTo explore the clinical characteristics，diagnosis，misdiagnosis reasons and preventive meas- ures for the perinuclear antineutrophil cytoplasmic antibody ( p- ANCA
40、) associated hypertrophic pachymeningitis Methods A retrospective study was performed for 1 case of p- ANCA associated hypertrophic pachymeningitis which was misdiagnosised as systemic vasculitis and headache，and reviewed the relevant literature ResultsIn this case，the patient was complaining of pai
41、n in the legs gastrocnemius，eye conjunctival congestion for more than 2 years and recurrent headaches for 6 months， with positive p- ANCA It was be repeated treatment as systemic vasculitis and headache Eventually，it was diagnosed with p- ANCA associated hypertrophic pachymeningitis after Brain magn
42、etic resonance imaging ( MRI) The treatment of intrathecal methotrexate and dexamethasone effectively relieved headache symptoms in patients ConclusionThe patients with recurrent headaches should be checked the p- ANCA Head MRI enhancement scan is helpful for diagnosis of p- ANCA associated hyper- t
43、rophic pachymeningitis after excluded the diagnosis of ANCA associated vasculitis It can decrease or avoid misdiagnosis and mistreatment Key words Pachymeningitis; Antibodies，antineutrophil cytoplasmic; Misdiagnosis; Systemic vasculitis 肥厚性硬脑膜炎由 Charcot 和 Joffrov 在1869 年 首次提出， 是一种少见的神经系统疾病， 表现为硬脑 膜慢
44、性炎症和增厚， 可累及颅底、 大脑镰、 小脑幕、 静 脉窦等多部位， 临床症状多样， 患者常以头痛、 脑神 经功能受损和共济失调症状就诊 1- 4 。本病按照病 因可分为继发性和特发性， 其中继发性肥厚性硬脑 膜炎病因常为炎症、 外伤、 肿瘤及自身免疫性疾 病 5 ; 特发性肥厚性硬脑膜炎目前无明确病因， 但 其中一部分患者外周血中可检测出核周型抗中性粒 细胞胞浆抗体( perinuclear antineutrophil cytoplasmic antibody，p- ANCA) 阳性， 故命名为 p- ANCA 相关性 肥厚性硬脑膜炎。p- ANCA 相关性肥厚性硬脑膜炎 国外仅报道数十例， 而国内自 2012 年首次报道以 来， 至今仅报道 8 例。我院最近诊治 1 例 p- ANCA 相关性肥厚性硬脑膜炎， 病初误诊为系统性血管炎， 后经头颅 MRI 增强扫描确诊， 现结合相关文献报告 如下。 1临床资料 男， 55 岁。因双腿腓肠肌疼痛、 眼结膜充血 2 年余， 反复头痛 6 月余入院。患者 2 年前因双腿腓 肠肌疼痛、 眼结膜充血首次入住我院风湿免疫科， 查 红细胞沉降率( ESR) 72 mm/h， C- 反应蛋白( CRP) 49 6mg/L，抗 髓 过 氧 化 物 酶 ( MPO )
